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Las Leishmaniosis son parasitosis ocasionadas por protozoos del género Leishmania y transmitidos por flebótomos infectados. Se describe un caso clínico de Leishmaniosis cutáneo-mucosa en Villa Regina (Río Negro-Argentina): paciente masculino, 64 años de edad, Paraguayo, de muy bajos recursos, con mala alimentación e higiene, residiendo en Argentina desde hace 40 años. El paciente consulta por la presencia de lesiones úlcero-costrosas, dolorosas en región nasal de más de un año de evolución; luego del examen clínico se solicita estudio de laboratorio con sospecha de Leishmaniosis; la aparición de la lesión se produce 20 años después que el paciente sale de zona endémica y nunca más viajó a áreas con transmisión activa. En el análisis microscópico con coloración Giemsa de extendidos preparados de muestra tomada del borde de la lesión, se observan estructuras compatibles con formas amastigotas de Leishmania sp. Se hace una primera consulta a la cátedra de Parasitología Clínica de la Universidad Nacional del Sur y posteriormente a la Cátedra de Microbiología, Facultad de Ciencias de la Salud-Universidad Nacional de Salta, donde confirman diagnóstico y tipifican la especie como Leishmania (Viannia) braziliensis mediante PCR específica para polimorfismo (PS-PCR). Tratamiento instaurado: Pentamidina y Antimonio de Meglumina (Glucantime®) 20 mg/kg/día, durante 20 días, buena tolerancia y evolución favorable de lesiones. El diagnóstico etiológico de leishmaniosis cutáneo-mucosa requiere de procedimientos sencillos, al alcance de cualquier laboratorio con Profesional capacitado, mientras que la tipificación molecular requiere de una complejidad y aparatología mayor. Destacamos la importancia de una correcta anamnesis, para detectar enfermedades fuera de áreas endémicas.