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El TCS es un desorden autosómico dominante del desarrollo craneofacial que involucra mutaciones en el gen TCOF1 y que presenta expresividad variable (severidad de la manifestación) en los sujetos afectados. Existe un conocimiento limitado de los mecanismos moleculares responsables de la manifestación del TCS y se ha sugerido la intervención del estrés redox en su etiología. Recientemente, informamos que es posible lograr peces con fenotipos tipo-TCS mediante el knockdown de la expresión del ortólogo del gen TCOF1 en pez cebra. Estos peces presentaron una marcada disminución de CNBP, una proteína esencial para el desarrollo craneofacial. Esto sugiere a CNBP como un potencial blanco de regulación del producto de tcof1 e involucrada en el TCS. El objetivo de este trabajo fue analizar la respuesta de CNBP frente al estrés oxidativo, un posible factor para explicar la variabilidad en la severidad del TCS. A tal fin, embriones del pez cebra fueron expuestos a concentraciones variables de peróxido de hidrogeno (0 a 5 mM). En estos embriones se estudió: viabilidad, expresión del ARNm de CNBP (mediante RT-qPCR) y de la proteína (inmunoblot). La viabilidad de los embriones fue similar a la de los controles hasta 3 mM de H2O2 (P=0.439). La expresión proteica de CNBP disminuyó progresivamente con la concentración de H2O2, representando el 50% (P<0,05) del control a 50 µM H2O2. Sin embargo, a esta concentración de H2O2, la expresión del mRNA de CNBP no se alteró significativamente, sugiriendo la participación de mecanismos post-transcripcionales de regulación. La pre-incubación de embriones con el inhibidor de proteasoma MG132 sugirió que esta vía estaría involucrada en la degradación de CNBP. Estos datos nos permiten concluir que CNBP es afectada por el estrés oxidativo, el cual induce una caída en sus niveles vía proteosoma. Este comportamiento en un contexto del TCS podría ser clave para la comprensión de la expresividad variable del síndrome.